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Cas clinique

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Sarcoıdose osseuse maxillaire

Maxillary bone sarcoidosis

N. El Faresa,*, M. El Bouihib, K. Zouhaira, H. El Kablic, H. Benchikhia

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Recu le :5 juillet 2010Accepte le :17 fevrier 2011Disponible en ligne22 mars 2011

Disponible en ligne sur ��

a Service de dermatologie et venereologie, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Marocb Service de stomatologie et chirurgie maxillo-faciale, hopital 20 Aout 1953, Casablanca,Marocc Service de medecine interne, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Marocwww.sciencedirect.com

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SummaryIntroduction. Sarcoidosis is an unexplained systemic granuloma-

tosis. Bone localizations of the disease are rare. We report a maxillary

localization.

Case. A 35-year-old patient consulted for facial dysmorphia first

observed 2 years before. This swelling was associated to nodular

panniculitis lesions and xerostomia. The facial asymmetry was due to

maxillary gingival and alveolar swelling. It was associated with scarring

in the legs and a purple nodular facial lesion. Lip and jaw biopsies

revealedepithelioidandgiantcellgranulomaswithout caseousnecrosis.

The panoramic dental X-ray showed diffuse horizontal alveolar ridge

lysis and CT scan revealed an osteolytic lesion of the right maxilla

associated to a bone-condensing lesion of the left hemi-mandible.

Discussion. The diagnosis of sarcoidosis is made in case of epi-

thelioid and giant cell granulomas without caseous necrosis and the

ruling out of other possible diagnoses, including tuberculosis. Bone

involvement is rare; face and maxillary localization are extremely

rare. The recommended treatment is corticosteroids. Facial remo-

deling surgery is not recommended.

� 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

Keywords: Jaw diseases, Sarcoidosis, Facial asymmetry

ResumeIntroduction. La sarcoıdose est une granulomatose systemique de

cause inexpliquee. Les localisations osseuses sont rares. Nous

rapportons une localisation maxillaire.

Observation. Une patiente de 35 ans a consulte pour une deforma-

tion faciale evoluant depuis deux ans. Cette deformation etait associee

a des lesions d’hypodermite nodulaire et a une xerostomie. L’asymetrie

faciale etait liee a une tumefaction gingivo-alveolaire maxillaire. Elle

etait associee a des lesions cicatricielles jambieres et une lesion

nodulaire violacee du visage. Les biopsies labiale et maxillaire ont

trouve un granulome epithelioıde et giganto-cellulaire, sans necrose

caseeuse. Le panoramique dentaire montrait une parodontolyse diffuse

et le scanner une lesion osteolytique maxillaire droite associee a une

lesion osteo-condensante de l’hemimandibule gauche.

Discussion. Le diagnostic de sarcoıdose a repose sur la mise en

evidence d’un granulome epithelioıde et giganto-cellulaire, sans necrose

caseeuse, et sur l’elimination des autres diagnostics potentiels notam-

ment la tuberculose. La sarcoıdose osseuse est rare, l’atteinte faciale et

maxillaire est exceptionnelle. Le traitement habituel est la corticothe-

rapie. La chirurgie n’est pas opportune dans ces maladies evolutives.

� 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.

Mots cles : Maladies des machoires, Sarcoıdose, Asymetrie faciale

Introduction

La sarcoıdose est une maladie granulomateuse systemiqued’etiologie inconnue a tropisme pulmonaire marque. Leslocalisations osseuses sont relativement rares et souvent dedecouverte systematique. Les manifestations osseuses sonthabituellement tardives et compliquent une sarcoıdose chro-

* Auteur correspondant.e-mail : nadiaelfares@yahoo.fr (N. El Fares).

0035-1768/$ - see front matter � 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits reserves.10.1016/j.stomax.2011.02.005 Rev Stomatol Chir Maxillofac 2011;112:121-124

nique multiviscerale. Nous rapportons le cas d’une patientequi a presente une dysmorphose faciale avec une tumefactionmaxillaire qui a mene au diagnostic de sarcoıdose osseuse.

Observation

Melle A.B, agee de 35 ans, sans antecedents personnel nifamilial, presentait une deformation faciale evoluant depuisdeux ans. Cette deformation etait associee a des lesionsd’hypodermite nodulaire des jambes et a une xerostomie.

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L’asymetrie faciale etait liee a une tumefaction gingivo-alveo-laire maxillaire. De nombreuses dents etaient cariees (fig. 1).Des cicatrices d’hypodermites nodulaires siegeaient audeux jambes et une lesion nodulaire violacee occupait laregion parotidienne droite (fig. 2). Les aires ganglionnairesetaient libres. Les biopsies labiale et maxillaire retrouvaientun granulome epithelioıde et giganto-cellulaire sansnecrose caseeuse. La radiographie pulmonaire montrait uninfiltrat interstitiel des deux bases. L’intradermo-reaction a latuberculine etait negative et le dosage de l’enzyme de conver-sion etait normal.[()TD$FIG]

Figure 1. a : hypertrophie maxillaire ; b–d : tumefaction gingivo-alveolaire ma

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Le panoramique dentaire confirmait la mauvaise hygienedentaire et la parodontolyse diffuse (fig. 3). Au scanner deslesions osteolytiques, maxillaire et mandibulaire, droitesetaient associees une lesion osteo-condensante de l’hemi-mandibule gauche. Les parties molles et les sinus de la faceetaient normaux (fig. 4).Les lesions d’hypodermite nodulaire et la decouverte d’ungranulome epithelio-giganto-cellulaire a la biopsie, ont justi-fie dix mois de traitement antituberculeux. Ce traitementn’apportant aucune amelioration, une corticotherapie orale aete instauree a la dose de 0,5 mg/kg/j. Elle a ameliore la

xillaire, troubles de l’occlusion et de nombreuses caries.

Sarcoıdose osseuse maxillaire[()TD$FIG]

Figure 2. Nodule rouge violace en regard de la region parotidienne droite.

[()TD$FIG]

Figure 3. Panoramique dentaire : edentement posterieur ancien etparodontolyse diffuse.

[()TD$FIG]

Figure 4. Scanner facial en coupe transversale : lesions osteolytiquesmaxillaire et mandibulaire droites et lesion osteo-condensante de l’hemi-mandibule gauche.

symptomatologie cutanee et oculaire mais pas l’hypertrophiegingivale.

Discussion

Le diagnostic de sarcoıdose a repose sur la mise en evidenced’un granulome epithelioıde et giganto-cellulaire sansnecrose caseeuse et sur l’elimination des autres diagnosticspotentiels notamment la tuberculose.La sarcoıdose ou maladie de Besnier-Boeck-Schaumann estune maladie granulomateuse diffuse d’etiologie inconnue [1].Les localisations cutanees, pulmonaires et oculaires de lasarcoıdose sont les plus frequentes (25 a 90 % des cas). Lesmanifestations osteo-articulaires sont en general le fait desarcoıdoses evoluees et chroniques. Radiologiquement, ellesprennent trois formes : forme lytique a grande bulle, formekystique circonscrite cystoıde, forme diffuse microgeodique.Elles sont rarement inaugurales et souvent deroutantes [2].L’atteinte osseuse au cours de la sarcoıdose est retrouvee dansmoins de 39 % des cas, mais l’atteinte faciale et maxillaire est

exceptionnelle [3,4]. 20 cas ont ete rapportes dans la littera-ture anglaise [4]. L’age moyen des malades etait de 40 ans,alors qu’il est de 30 ans pour les formes de debut [5]. Malgrece, la biopsie des glandes salivaires accessoires pouvant aiderau diagnostic, ceci temoigne des localisations salivaires possi-bles de cette affection [6].L’atteinte des os des extremites est la plus frequente [7]. Dans lamajorite des cas, il s’agit des os tubulaires des mains et despieds. Les deuxieme et troisieme phalanges sont les plus tou-chees, de maniere unilaterale, bilaterale ou diffuse. Les os longssont rarement touches [8]. Le diagnostic differentiel essentiel,notamment dans notre pays, est la tuberculose.Le traitement recommande est la corticotherapie bien que sonefficacite dans les formes osseuses ne soit pas formellementdemontree. La regression spontanee de la maladie est pos-sible [5].La patiente etait demandeuse d’un remodelage osseux. Maisaucune donnee de la litterature ne conforte une telle indica-tion. Il ne nous paraıt pas opportun de proposer une chirurgiemorphologique sur une affection evolutive.

Declaration d’interets

Les auteurs declarent ne pas avoir de conflits d’interets enrelation avec cet article.

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